Korean Journal of Cerebrovascular Surgery 2005;7(2):113-117.
Published online June 1, 2005.
T Clinical Experience of Arteriovenous Malformation with Extranidal Aneurysms.
Park, Sang Woo , Kwon, Yang , Ahn, Jae Sung , Kwun, Byung Duk
Department of Neurosurgery, ASAN Medical Center, College of Medicine, University of Ulsan, Seoul, Korea. ykwon@amc.seoul.kr
Abstract
OBJECTIVE
The presence of intracranial arteriovenous malformation (AVM) with extranidal aneurysms has been well documented. Attention has been focused on the most appropriate treatment of patients harboring these lesions. The authors analyzed the clinical features, characteristics, and treatment modalities of these lesions based on clinical experiences. METHODS: Between 1996 and 2003, 21 consecutive patients were diagnosed and treated for AVMs associated with extranidal aneurysms (1 patient with intra and extranidal aneurysm). The medical records and neuroimaging studies of the patients were reviewed retrospectively. RESULTS: There were 18 patients with flow-related extranidal aneurysms, 3 patients with flow-unrelated ones. Fifteen (71.4%) of 21 patients presented with intracranial hemorrhage (subarachnoid hemorrhage 10, intracerebral hemorrhge or intraventricular hemorrhage 5) as initial symptom upon admission. Six (28.6%) of 21 patients were admitted with other symptom rather than hemorrhage (3 seizure, 1 headache, 1 TIA, 1 incidental). Fifteen (71.4%) of 21 cases was located predominantly in posterior circulation. We observed that 7 (33.3%) patients experienced subsequent hemorrhage during management. We tried to secure aneurysm initially regardless of presented sypmtoms in most of them. Treatment modalities included surgery, gamma knife radiosurgery, embolization, or combination. Most of cases were treated with combination therapy except 3 patients. CONCLUSIONS: There was a great propensity to hemorrhage, especially extranidal aneurysmal ruture, in patients with AVM associated with extranidal aneurysms. Symptomatic treatment should be considered initially. Owing to increased possible risk of hemorrhage, patients harboring these lesions should be cared aggressively to prevent bleeding.
Key Words: Arteriovenous malformation, Aneurysm, Hemorrhage

서     론


  
뇌동맥류를 동반한 뇌동맥정맥기형(AVM)은 여러 문헌에서 보고되고 있으며 빈도는 7.5
~10%, 출혈은 연 7%로 동맥류를 동반한 AVM이 출혈성향이 높은 것으로 보고 되고 있어 AVM만 있는 경우와 다른 병으로 고려해야 한다는 주장도 있다.3)4)12)22) 이런 환자에게서 동맥류는 AVM과 관련이 없는 혈관에서도 생길 수도 있고, AVM과 연관되어 혈관벽의 결손이나, 혈관활성물질(vasoactive substance), 국소성장인자(locally generated growth factor), 혈류역동학적 스트레스 등에 의해서 혈관의 기능적 및 구조적 혈관변화를 일으켜 발생할 수 있다.20) 치료방법도 환자마다 개별화 되어야 하나, 뇌동맥류가 파열된 경우는 물론, AVM 출혈인 경우 또는 출혈원인이 모호한 경우도 AVM 치료보다 동맥류의 치료를 우선으로 하는 방법이 제시되고 있다.4)22)24) 저자는 뇌동맥류를 동반한 AVM으로 진단된 21명의 환자들의 치료경험 및 임상특성에 대하여 기술하고 치료결과를 고찰하여 치료방법을 결정하는데 도움이 되고자 한다.

대상 및 방법

   1996년 1월부터 2003년 12월까지 본원에서 뇌동맥류를 동반한 AVM으로 진단, 및 치료받은 21명을 대상으로 방사선자료와 의무기록을 바탕으로 후향적조사를 하였다. 내원증상에 따라 출혈그룹과 비출혈 그룹으로 나누었고 출혈그룹은 다시 뇌지주막하출혈, 뇌실내출혈 또는 뇌실질내출혈로 세분하였다. 출혈이 AVM에서 비롯된 것인지 동맥류에서 기원한 것인지 모호한 경우도 있었으나 이런 경우는 동맥류의 모양이나 크기, 출혈위치, AVM 위치와 동맥류와의 관계를 비교하였고 뇌지주막하출혈에 준하여 치료하였다. 유량관련(flow-related) 동맥류는 AVM의 다리(pedicle)동맥류와 주영양(main feeder)동맥류를 포함하며, AVM과 동맥류가 동일 윌리스환에 존재하는 경우로 정의하고 윌리스 환의 근위(proximal)나 윈위(distal)부를 모두 포함하였다. 유량비관련(flow unrelated)동맥류는 AVM 혈액공급과 관련없는 동맥에 있으며 AVM과 서로 다른 윌리스 순환계에 있는 경우로 정의하였다. 진단은 환자병력, 뇌전산화단층촬영, 뇌전산화단층혈관조영술, 뇌자기공명영상촬영, 뇌혈관조영술로 하였다. 치료방법은 동맥류는 동맥류결찰술과 코일과 색전물질(glue, particle)로 색전술을, AVM은 색전술과 감마나이프(Gamma Knife), 수술적제거를 실시하였다. 치료결과는 퇴원시 및 마지막 외래내원시를 기준으로 하여 GOS로 분류했을 때 우수(good), 양호(moderate disability), 불량(severe disability), 식물인간(vegetative disability), 사망(death)으로 나누었다.

결     과

1. 환자분류 및 내원시 증상
  
성비는 남:여 13:8(1.62:1), 연령(32
~63, MD 42.7)이었다. 내원시 출혈은 모두 15(71.4%)명으로 뇌전산화단층촬영에 따라 뇌지주막하출혈은 10명, 뇌실질내출혈과 뇌실내출혈로 구분된 환자는 5명이었다. 비출혈 환자는 6명(28.6%)으로 경련을 주소로 온 환자가 3명, 일과성뇌허혈발작(TIA)이 1명, 두통 1명, 및 교통사고로 우연히 발견된 경우가 1명이었다(Table 1).

2. 병소위치 및 동맥류의 특성
  
전방순환계에 AVM과 뇌동맥류가 위치한 경우가 4예(19%), 후방순환계가 15예(71.4%)였다. 뇌동맥류는 후방순환계, AVM은 전방순환계에 있는 경우가 2예였다. 유량관련동맥류는 모두 19예(90.5%)였으며 유량비관련동맥류는 3예(14.3%)였다. 1예에서 유량과련 및 유량비관련동맥류를 함께 가지고 있었다. 다발성 동맥류는 3예, 병소외(extranidal) 동맥류는 21예, 이중 1예는 병소내(intranidal)동맥류를 포함하고 있었다(Table 2).

3. 치료순서
  
출혈성의 경우 뇌압이 높거나 출혈양이 많아 의식상태가 나쁜경우, 뇌수두증이 심한 경우는 뇌실배액술을 실시하였다. 뇌압박이 심한 출혈인 경우는 혈종제거술로 먼저 감압하고 동맥류와 AVM 적출이 가능한 경우는 함께 제거하였다. 환자가 혈종이나 출혈에 견디면(tolerable) 뇌동맥류의 경우는 코일색전술 또는 색전물질로 AVM과 함꼐 폐색시켰으며, AVM의 치료는 크기와 위치에 따라 다르나, 색전술이 가능한 경우는 색전술을 실시하였고, 잔존 AVM은 감마나이프를 이용하여 단계별치료(staged management)하였다. 뇌동맥류를 먼저 치료하고 AVM을 치료한 경우가 10예, 뇌동맥류와 AVM을 함꼐 치료한 경우 8예, 동맥류치료후 사망한 경우가 2예, AVM 치료후 동맥류의 크기 증가로 동맥류치료를 다음으로 한 경우가 1예였다(Table 2).

4. 재출혈
   21예 중 7예가 치료중이거나 경과관찰 중 재출혈이 발생하였다. 그리고 이중 2예가 사망하였다. 출혈로 내원한 15예중 5예(33.3%)에서, 비출혈증상로 내원한 환자 6예 중 2예(33.3%)에서 발생하였다. 뇌지주막하출혈이 2예로 모두 치료되지 않은 동맥류에서 기원하였다.

5. 치료결과
  
사망이 3예로 1예는 감마나이프 후 경과관찰중 소뇌출혈로, 1예는 색전술후 소뇌부종과 급성뇌수두증로, 1예는 수술후 패혈증으로 사망하였다(Table 3).

고     찰

   동맥류를 동반한 AVM은 빈도는 2
~58%로 문헌에 따라 매우 다양하나 대개의 경우 7~20% 로 보고되고 있다. 이런 결과의 다양함은 환자군의 선택, 뇌혈관촬영의 정밀도, 병소내 동맥류의 포함여부에 기인하며, 동맥류의 분류에도 표준화된 정의와 어휘의 불분명으로 인하여, 같은 환자라도 판독자의 주관적 기준에 따라 많은 차이를 보일 수 있어 정확한 빈도를 알기가 어렵다.6)11)13)16)18)21)23) Turjman 등23)은 100명의 환자를 판독하여 동반동맥류가 58%며 이중 70%는 병소내동맥류라고 하였다. Meisel 등15)은 662명의 AVM환자에서 병소내동맥류를 포함경우 305명(46.1%)에서 동맥류가 있음을 발표하여 병소내 동맥류를 포함할 경우 빈도가 높아짐을 알 수 있었다. AVM을 동반한 동맥류의 분류시 일관된 기준의 미비로 그에 따른 치료에 따른 예상출혈의 위험도를 알 수 없어 치료시 혼란이 되고 있다. AVM을 먼저 제거할 경우 동맥류의 크기가 증가, 파열될 것을 우려하여 AVM 치료전 동맥류를 치료를 권하는 논문도 있고,역으로 AVM을 제거할 경우 유량(flow)의 감소로 동맥류가 작아지므로 우선 AVM 치료를 주장하는 이도 있었나 현재 일반적으로 AVM 치료 전 동맥류를 치료하는 것이 받아들여지고 있다.
   본 연구에서 병변의 위치가 후방순환계가 15예(71.4%)로 매우 높았고 후두와천막하부 AVM은 6예(28.6%)였다. 동맥류를 가진 AVM이 후방순환계에 더 높은 빈도로 나타난다는 보고는 없어 더 많은 연구가 이루어져야 될 것으로 생각된다. 그러나 후두와천막하부 AVM이 두개내 차지하는 비율은 10
~20%이며 경련보다는 주로 출혈로 증상이 나타나는 경우가 많으며 동맥류를 동반하는 경우도 25%까지 보고되고 있어 내원증상이 뇌지주막하출혈이 많았던 본 교실 결과와 연관이 있었다.10)24) Batjet 등1)의 연구에서는 23명의 후두와 AVM 환자 중 11명이 출혈로 내원하여 이차출혈까지 하였다. 본연구에서도 후두하천막하부 6예 중 5예에서 출혈로, 1예는 두통으로 내원하여 출혈의 비중이 더 높았다.
   유량관련이란 용어는 동맥류가 AVM이 존재시 더 높은 발생율을 가진다는 점과 AVM 치료시 일부가 감소한다는 점에서 명명되었고, 동맥류 발생에 있어서 적어도 혈역학적인자와 과도한 혈류상태가 중요하다는 관찰을 기본으로 한다.5)7) 문헌상 32
~82%가 유량관련동맥류이고, AVM의 치료후 동맥류의 소실 또는 크기 감소가 보고되고 있다.1)15) 본 연구결과는 병소외 유량관련동맥류 19예 중 8(41.2%)예가 출혈하여 유량관련동맥류의 출혈빈도가 높았다. 대부분에서 동맥류를 먼저 치료하여 AVM 치료 후 동맥류변화를 관찰할 수 없었으나 1예에서는 오히려 AVM 제거후 오히려 동맥류의 크기가 커져 수술로 제거하였다. AVM의 출혈은 병소내 및 병소외 동맥류를 포함하여 심부유출정맥, 정맥기원의 동맥류, 유출로 협소(outflow compromise), 관통동맥(perforator)의 유무, 뇌실 및 뇌실주위 위치 등 여러 요소에 의해 출혈에 영향을 미친다.3)10)13)19)
   동맥류를 동반한 AVM 환자에서 동맥류출혈은 25
~77%로 매우 다양하게 나타나며 동맥류를 동반하지 않은 AVM보다 출혈빈도가 높은 것은 여러 보고에서 확인되었다.11) 그러나 출혈의 주원인이 동맥류에서 기원하는지, 아니면 AVM때문인지 아직도 보고자에 따라 다르게 나타난다. Kim 등11)이 AVM과 동반동맥류를 가진 61명의 환자 중 40명(66%)이 출혈증상으로 내원하였고, 출현환자 40명 중 22명(55%)이 동맥류출혈에서 비롯됨을 발표했다. 출혈로 내원한 AVM 환자는 비출혈증상으로 내원한 환자보다 병소외동맥류의 빈도가 높으며, 출혈부위는 주로 AVM 병소(nidus)보다 병소외 동맥류에서 기원하고 병소외동맥류가 독립된 출혈요인이라 하였다. 본 연구에서는 21명 중 15명(71.4%)이 출혈증상으로 내원하였고 이중 10명(66.7%)이 동맥류파열에서 비롯되어 위 연구와 비슷한 결과를 보였다. 동맥류동반 AVM연구에서 Thompson 등22)은 45명 중 출혈한 23명의 환자에서 출혈원인이 65%가 AVM에서, 22%는 동맥류에서, 판단하기 어려운 경우는 13%로 보고하였고, Redekep 등20)은 52%는 AVM에서, 41%는 동맥류에서, 알 수 없는 경우가 7%로 보고하고 동맥류를 유량관련, 비관련, 병소내 동맥류로 구분하고 이중 병소내 동맥류의 존재가 출혈에 주요한 원인이라 하였다. Perata 등17)은 4명의 환자에서 AVM 영양동맥중 다리동맥류에서 출혈이 발생하여 병소외 동맥류의 출혈을 보고하였다. 동반동맥류와 AVM중 어느 곳이 더 출혈빈도가 높은 것을 아는 것은 매우 중요하다. 이에 따라 치료방법이 달라지기 때문이다. 그러나 AVM과 동맥류가 근접해 있는 경우, 여러 출혈이 혼재해 있는 경우, 병소내 동맥류가 있는 경우는 이 출혈기원을 구분할 방법하기가 매우 어렵다.13) 본연구에서도 2예에서 뇌실내출혈, 뇌실질출혈, 뇌지주막하출혈이 함께 있는 경우는 판단 내리기가 어려웠다.
  
뇌동맥류를 동반한 AVM의 치료방법은 오랫동안 논란이 되어왔다.2)4)20) Thompson 등22)은 동맥류를 가진 AVM 환자 45명 중 5명이 동맥류에서 출혈이 일어났고, AVM 치료후 3주만에 2명의 환자가 동맥류출혈을 하였고 3년 경과 관찰 중 5명의 환자가 새로운 동맥류가 발생하여 그 중 2명이 동맥류출혈을 보고하여 동맥류를 먼저 치료하는 것을 강조했다. 반면 Redekop 등20)은 유량관련 동맥류를 동반시, 경과관찰을 하면 동맥류보다는 AVM에서 출혈을 일으킬 가능성이 높고 색전술로 50%의 AVM 병소를 크기가 감소시킨다면 원위동맥류의 경우 크기가 감소할 확률이 높다고 하였다. 그러나 이 두 논문은 모두 통계 처리를 하지 않았다. 더 많은 환자수를 대상으로 한 Meisel 등15)은 동반동맥류를 가진 305명에서 근위동맥류가 아닌 병소내 동맥류만이 통계학적으로 의미 있는 재출혈의 원인이라고 하였다. AVM과 동반동맥류 중 어느 곳에서 더 많이 출혈이 일어나는가는 여전히 논란 중이나 병소내 동맥류와 병소외 동맥류에서 비롯된다는 문헌이 현재까지는 우세하다. 본원에서는 이런 환자가 내원할 경우 먼저 출혈이 어디에서 기원한 것인가를 주의를 기울였다. 뇌지주막하출혈이라면 AVM 치료에 앞서 색전술 또는 경부결찰술로 먼저 동맥류를 치료하였고, 출혈이 AVM에서 기원하였다고 판단한다면 뇌부종치료를 하고 이차출혈을 막기 위해 혈압조절을 하기 위해 노력하였으며, 환자가 신경학적으로 안정이 된 다음 동맥류를 먼저 치료하고 AVM을 처리하였다. 출혈의 기원이 모호한 경우에도 동맥류를 먼저 치료하였고 가능하다면 AVM을 함께 치료하려고 시도하였다. 잔존 AVM은 감마나이프로 치료하였다.
   21예의 환자 중 총 7예(33.3%)에서 치료도중 재출혈을 경험하였다. 5예가 계획된 치료가 완전히 끝나지 않고 치료도중에 발생하였다. 2예는 본교실 치료의 마지막 단계인 감마나이프후 경과관찰중에도 출혈을 일으켰다. 주목할 점은 뇌지주막하출혈를 일으킨 경우가 2예로, 2예 모두 비출혈증상으로 내원하였고 다발성동맥류를 가지고 있었으며, 이중 한개의 동맥류만 치료하고 치료되지 않고 남은 동맥류에서 출혈이 된 공통점이 있었다(Fig. 1). 이중 1예는 사망하였다. 본 연구결과에서는 47.6%가 동맥류출혈로 내원하였고, 비출혈증상으로 내원한 환자의 경우도 치료도중 동맥류출혈이 있어 동맥류출혈이 많았다. 뇌실질출혈, 뇌실내출혈로 내원한 5명 중 3명(60%)에서 다시 재출혈이 발생하였고 2명은 감마나이프후에, 1명은 색전술후에 발생하였고 이중 1예는 사망하였다. 본 원 환자 중 재출혈의 빈도가 높았던 이유는 동맥류나 AVM 치료시 수술합병증을 최소화하기 위해 수술적 전적출술보다는 색전술과 감마나이프 등 비관혈적 수술방술방법을 선택한 것도 이유가 될 수 있을 것이다. 재출혈한 동맥류는 색전술이나 경부경찰술로 처리하였고 AVM 출혈인 경우는 출혈양이 적어 경과관찰을 하였고, 필요하다면 수술, 감마나이프, 색전술을 다시 한번 실시하였다. 출혈이 방사선 치료 후 병소가 소멸하는 시간은 2년에서 5년이 필요하며 이 동안 출혈방지효과는 없고 이때 재출혈율은 처음 2년 동안은 4.8%이고 3년부터 5년까지는 매년 5%이다.8)9) 본 연구에서 감마나이프치료를 받은 환자는 모두 11명이다. 그중 2예(18%)에서 재출혈을 하여 동맥류동반 AVM이 재출혈이 높음을 시사하였다.

결     론

   본 연구에서는 동맥류를 동반한 AVM은 문헌에서 보고된 결과보다 내원증상으로 출혈양상이 매우 높았고 그중 뇌지주막하출혈 및 유량관련동맥류의 빈도가 높았다. 또 치료과정 및 경과관찰 중에도 동맥류와 AVM의 재출혈율도 높았다. 동맥류를 가진 AVM은 동맥류치료를 우선하고, 치료중에도 잠재적인 출혈가능성이 크므로 신속하고 적극적인 치료방법을 선택하여야 한다.


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